Vollständige Regression des inflammatorischen Riesenpolypen nach Behandlung mit Adalimumab

Zusammenfassung

Inflammatorische Riesenpolypen (GIPs) sind eine seltene Komplikation der IBD, die aus chronischen Regenerations- und Heilungsprozessen resultiert, die zu einer polypoiden Bildung auf entzündeter Schleimhaut führen. Wir berichteten über einen Fall von GIP bei einem Patienten mit langjähriger linksseitiger Colitis ulcerosa (UC); Ein gut umschriebener sessiler GIP wurde während einer Koloskopie zur Darmkrebsvorsorge an einer normalen Dickdarmschleimhaut im Blinddarm gefunden. Nach einem schweren Aufflackern der linksseitigen Kolitis und aufgrund eines partiellen Ansprechens auf Steroide wurde der Patient mit Adalimumab behandelt; neue Koloskopie nach 6 Monaten zeigt vollständiges Verschwinden des zuvor beschriebenen GIP. Es ist der erste Fallbericht von GIP bei normaler makroskopischer Schleimhaut mit vollständigem Verschwinden nach biologischer Behandlung.

1. Falldarstellung

Es war bekannt, dass eine 48-jährige Patientin seit 2005 an linksseitiger Colitis ulcerosa (UC) leidet, die mit oralem (2 bis 4 g / Tag) und rektalem Mesalamin mit gutem klinischem und biologischem Ansprechen behandelt wurde. Sie präsentierte Flare up in den Jahren 2013 und 2015 mit einer schnellen klinischen und biologischen Reaktion auf die Steroidtherapie. Sie war seit 2016 in klinischer und biologischer Remission. Im Januar 2018, nach 13 Jahren Erstdiagnose und während sie klinisch asymptomatisch war, zeigte eine Screening-Koloskopie auf Darmkrebs diffuse oberflächliche Ulzerationen, die von einer erythematös entzündeten Schleimhaut vom Rektum bis zur Milzflexur umgeben waren (Abbildung 1 (a)), ein solitärer sitzender, gut umschriebener Polyp im Blinddarm mit normaler angrenzender Schleimhaut, der einer endoskopischen Resektion nicht zugänglich war (Abbildungen 1 (b), 1 (c) und 1 (d)). Die histologische Untersuchung ergab eine Schleimhauterweiterung, die von einer Submukosa unterstützt wurde, die aus einer variablen Mischung von entzündlichem Gewebe besteht, die histologisch mit einem entzündlichen Pseudopolyp übereinstimmt (Abbildung 2)

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Abbildung 1
( a) Hyperämie und diffuse oberflächliche ulzerationen des linken Dickdarms. (b), (c) und (d) Das Riesenpseudopolyp im Blinddarm mit einer normalen Dickdarmschleimhaut.

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Abbildung 2
( a) Polypoide Struktur, gebildet durch unorganisierte und verdünnte Drüsen und Krypten in einer entzündlichen und ödematösen Lamina propria. (b)- (c) Entzündliche Lamina propria und verdünnte Drüsen. (d) Kryptitis: Exozytose von polynukleären Neutrophilen in den Drüsen.

Zwei Wochen später entwickelte sie ein mäßiges Aufflammen mit blutigem Durchfall und diffusen Bauchschmerzen ohne Anzeichen oder Symptome einer Obstruktion. Laborbefunde zeigten normales Hämoglobin, Albumin von 3,7 g / dl, normale Leberfunktionstests und C-reaktives Protein von 25 (normal < 5). Infektiöse Ursachen einschließlich Cytomegalovirus und Clostridium difficile wurden ausgeschlossen; Eine Rektosigmoidoskopie ergab diffuse oberflächliche Ulzerationen mit Pseudomembranen im Rektum und im Sigma; obere Grenze der Läsionen wurde nicht gesehen. Biopsien zeigten eine architektonische Schleimhautverzerrung mit polymorphen Kerninfiltraten und Abszessen, die mit aktiver UC ohne Cytomegalovirus (CMV) -Einschluss kompatibel waren. Sie wurde mit intravenösen (IV) Steroiden als Induktionstherapie mit deutlicher klinischer und biologischer Verbesserung begonnen. Die subkutane Infusion von Adalimumab wurde als Erhaltungstherapie in einer Dosis von 160 mg begonnen, gefolgt von 80 mg nach 2 Wochen und dann 40 mg jede zweite Woche. Acht Monate später zeigte eine Überwachungskoloskopie eine vollständige Regression des Riesenpseudopols (Abbildungen 3 und 4) mit partieller endoskopischer Remission der zuvor festgestellten Entzündung von Rektum und Sigmoid.

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Abbildung 3
Vollständige Auflösung des cecalen GIP nach 8-monatiger Adalimumab-Therapie.

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(a)(b)
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Abbildung 4
Abschuppung und Schädigung des Oberflächenepithels. Architektonische Verzerrung: Duplikation von Krypten und unregelmäßigen Drüsen unterschiedlicher Größe. Entzündliches Infiltrat, das von Neutrophilen und Plasmozyten in der Lamina propria gebildet wird.

2. Diskussion

Wir berichteten über einen neuen Fall von Giant Inflammatory Polyp (GIP) mit 2 Hauptspezifikationen: Patient mit linksseitiger UC und der GIP war im Blinddarm lokalisiert, der von normaler makroskopischer Schleimhaut umgeben war; Das zweite Merkmal ist die vollständige Unterdrückung des GIP nach Einführung einer biologischen Behandlung.

GIPs sind ein seltener Befund bei Patienten mit entzündlicher Darmerkrankung (IBD). Sie erscheinen nach einer längeren Zeit der Entzündung, gefolgt von Heilungsprozessen mit Vorliebe Lage im Colon transversum, gefolgt von dem Sigma, Colon descendens und Blinddarm . GIP tritt bei Patienten mit UC auf, bei denen Krankheitsausmaß und -aktivität dokumentiert wurden; Die Mehrheit (14/19, 70%) hatte zum Zeitpunkt der Präsentation eine ausgedehnte Kolitis und eine Ruhekrankheit (25/38, 66%)

Zwei untypische caecale GIP bei IBD-Patienten wurden in der Literatur berichtet. Die erste bei einem Patienten mit distaler UC und wurde einem Blinddarmpflaster oder einer Pan-Kolitis zugeschrieben, die sich anschließend zurückgebildet hatte . Der zweite Fall mit bekanntem Morbus Crohn in Remission hatte einen wurmartigen Riesenpolypen von 13 cm Größe, der aus dem von rötlicher und ödematöser Schleimhaut umgebenen Ileocecum aufwuchs und operativ behandelt wurde . Aber unser Patient mit bekannter linksseitiger UC hatte einen GIP im Blinddarm, der endoskopisch von normaler Schleimhaut umgeben war.

Oft liegen GIPs als fingerartige Vorsprünge der Schleimhaut vor, das sogenannte fadenförmige Erscheinungsbild. Polypen können Cluster bilden und als warme Projektionen auftreten . Unser Patient hat jedoch einen adenomartigen Polypen mit breiter Basis und eindeutigen Rändern und glatter Oberfläche, jedoch ohne Exsudate, was selten oder ungewöhnlich ist.

Die Unterscheidung von benignen Riesenpseudopolypen von Dysplasie-assoziierten Läsionen ist eine fortlaufende klinische Herausforderung. Nur zwei Fälle von GIP-assoziiertem Karzinom oder hochgradiger Dysplasie bei IBD-Patienten sind in der Literatur beschrieben; mit anderen Worten, eine maligne Transformation eines Pseudopolyps ist selten . Es wurde berichtet, dass diese Transformation mit den sich wiederholenden Episoden schwerer Entzündungen und dem erhöhten Ausmaß der Kolitis zusammenhängt . Das Risiko von Darmkrebs ist bei Patienten mit IBD und Geschichte von Pseudopolyps oder GIPs erhöht und wird gefunden, um 2-fach größer als die allgemeine Bevölkerung zu sein ; so häufige endoskopische Follow-up ist erforderlich und vorgeschlagen, im 3-Jahres-Intervall von United Kingdom Guidelines, in 2- oder 3-Jahres-Intervallen von der European Crohn’s and Colitis Organization und zwischen 1- und 3-Jahres-Intervallen von der American Society for Gastrointestinal Endoscopy durchgeführt werden.

Klinisch können Patienten mit GIP ähnliche Symptome wie IBD haben, einschließlich Anämie, Gewichtsverlust, krampfartige Bauchschmerzen, Durchfall, Blutdurchtritt durch das Rektum und Darmverschluss. Die meisten Fälle bleiben jedoch asymptomatisch und werden nicht diagnostiziert, bis Anzeichen und Symptome einer Obstruktion und Blutung auftreten . Unser Patient war völlig asymptomatisch und das Caecal GIP wurde zufällig während der Koloskopie zur Darmkrebsvorsorge entdeckt.

Da jedoch bei den meisten Patienten obstruktive Symptome auftreten, ist die Kolektomie in der Regel der erste Ansatz (n = 66/78, 85%), da die konservative Behandlung versagt hat oder häufiger eine zugrunde liegende Malignität ausgeschlossen wird . Konservatives Management von GIP ist möglich, mit endoskopischer Resektion und anschließender Überwachung . Yong Sung Choi et al. berichtete über zwei ungewöhnliche Fälle von medizinisch behandeltem GIPs mit partieller Regression: Der erste war ein Fall von Morbus Crohn mit GIP im Sigma, der sich nach sechsmonatiger Behandlung mit Steroiden und Azathioprin teilweise zurückbildete; der zweite war ein Recto sigmoid GIP bei einem Patienten mit linksseitiger UC mit allmählicher Regression nach 3 Jahren oraler und lokaler Mesalamintherapie . Unser Patient ist der erste Fall, der eine vollständige Auflösung des Caecal GIP innerhalb von 8 Monaten unter Adalimumab-Therapie zeigte.

3. Schlussfolgerung

Riesenpips sollten bei der Differentialdiagnose bei einem Patienten mit einer kolorektalen Massenläsion im Zusammenhang mit IBD berücksichtigt werden. Sie sind auf einer entzündeten Schleimhaut nach einem chronischen Entzündungs- und Heilungsprozess zu sehen. Chirurgie ist oft der erste Ansatz, da fast alle Patienten mit behindernden Anzeichen und Symptomen vorgestellt. Dieser Bericht veranschaulicht einen ungewöhnlichen Fall von GIP auf einer normalen Dickdarmschleimhaut während einer Koloskopie zur Darmkrebsvorsorge bei einem asymptomatischen Patienten mit linksseitiger Colitis ulcerosa und zeigt eine vollständige Auflösung nach 8 Monaten Adalimumab-Therapie.

Interessenkonflikte

Die Autoren erklären, dass sie keine Interessenkonflikte haben.



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