アダリムマブによる治療後の巨大炎症性ポリープの完全退縮

要約

巨大炎症性ポリープ（GIPs）は、炎症を起こした粘膜上にポリープ様形成をもたらす慢性再生および治癒過程に起因するIBDのまれな合併症である。 長期放置左潰よう性大腸炎（Ｕ ｃ）患者におけるＧＩＰの症例を報告し，盲腸の正常結腸粘膜における結腸直腸癌スクリーニングのための大腸内視鏡検査中によく外接する固着性ＧＩＰを発見した。 左側大腸炎の重度のフレアの後、ステロイド患者への部分的な応答のためにアダリムマブで治療した;6ヶ月後の新しい大腸内視鏡検査は、前述のGIPの完全な消失を示しています。 正常巨視的粘膜におけるＧＩＰの最初の症例報告であり，生物学的治療後に完全に消失した。

1. 症例発表

48歳の女性患者は、2005年以来、口腔（2-4g/日）および直腸メサラミンによる治療下で、良好な臨床的および生物学的応答を有する左側潰瘍性大腸炎（UC）を有することが知られていた。 彼女は2013年と2015年にステロイド療法に対する迅速な臨床的および生物学的反応を示した。 彼女は2016以来、臨床的および生物学的寛解にあった。 2018年1月、初診から13年が経過し、臨床的に無症候性であったが、大腸癌のスクリーニング大腸内視鏡検査では、直腸からひ屈曲までの紅斑性炎症粘膜に囲まれたびまん性の表在性潰瘍が認められた(図1(a))。盲腸に孤立した固着性のよく外接したポリープであり、隣接する粘膜は正常であり、内視鏡的切除には適さない(図1(b)、図1(c)、図1(d))。 組織学的検査では、組織学的に炎症性pseudopolypと一致する炎症組織の可変混合物からなる粘膜下膜によってサポートされている粘膜の拡張を明らかにした（図2)

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フィギュア1

(A)Hyperaemiaおよび拡散表面的な 左結腸の潰瘍。 (b)、(c)、および(d)正常な結腸粘膜を有する盲腸の巨大な偽ポリプ。

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フィギュア2

(a）炎症性および浮腫性固有層における無秩序および希薄な腺および陰窩によって形成されるポリープ様構造。 (b)-(c)炎症性固有層および希薄な腺。 (d)陰窩炎: 腺における多核好中球のエキソサイトーシス。

二週間後，血まみれの下痢とびまん性腹痛を伴う中等度のフレアアップを発症し，閉塞の徴候や症状はなかった。 検査所見は、正常なヘモグロビン、3.7g/dlのアルブミン、正常な肝機能検査、および25のC反応性タンパク質（正常<5）を示した。 サイトメガロウイルスおよびクロストリジウム-ディフィシルを含む感染性原因は除外された;直腸sigmoidoscopyは直腸およびsigmoidの偽膜との拡散した表在性潰よう; 病変の上限は見られなかった。 生検では，多形核浸潤と膿瘍を伴う建築的粘膜歪みを示し，サイトメガロウイルス（ＣＭＶ）を含まないアクティブＵ ｃと互換性があった。 臨床的および生物学的改善が著しい誘導療法として静脈内（Ｉ Ｖ）ステロイドを開始した。 アダリムマブ注入は、皮下に、160mgの用量で維持療法として開始され、続いて80mgの用量で2週間後に開始され、その後40mg隔週に開始された。 8ヶ月後、サーベイランス大腸内視鏡検査では、巨大なpseudopolypの完全な退行を示した(図3と4)直腸とs状結腸の以前に指摘された炎症の部分的な内視鏡的寛解と.

(a))

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フィギュア3

アダリムマブ療法の8ヶ月後に盲腸GIPの完全な解像度。

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フィギュア4

落屑および表面上皮への損傷。 建築の歪み：様々なサイズの陰窩と不規則な腺の重複。 好中球および固有層の形質細胞によって形成される炎症性浸潤。

2. ディスカッション

我々は、2つの主要な仕様を持つ巨大炎症性ポリープ（GIP）の新しいケースを報告しました：左側のUCを有することが知られている患者とGIPは、正常な巨視的粘膜に囲まれた盲腸に局在していた;第二の特徴は、生物学的治療の導入後のGIPの完全な抑制である。

GIPsは炎症性腸疾患（IBD）患者ではまれな所見である。 彼らは、s状結腸、下行結腸、および盲腸に続いて横行結腸の好みの位置を有する治癒プロセスに続いて炎症の長期後に表示されます。 GIPは、疾患の程度と活動が文書化されたUC患者で発生し、大多数（14/19、70％）は、広範な大腸炎を有し、静止疾患（25/38、66％）を有していた

IBD患者における二つの非典型的な盲腸GIP 遠位UCを有する患者の最初のものは、盲腸パッチまたはその後退行した汎大腸炎に起因していた。 寛解時の既知のクローン病の第二のケースは、赤みを帯びた浮腫性粘膜に囲まれた回盲部から成長している13cmの大きさのワーム様の巨大ポリープを有し、外科的に治療された。 しかし，左側Ｕ ｃが知られている患者は，内視鏡的に正常粘膜に囲まれた盲腸にＧＩＰを有していた。

多くの場合、GIPsは粘膜の指のような突起として存在し、いわゆる糸状の外観を示す。 ポリープは、クラスターを形成し、投影のような暖かいとして存在することができます。 しかし，腺腫様ポリープは広範な基底と明確な境界と滑らかな表面を有するが，滲出液はなく，まれである。

良性の巨大偽ポリプを異形成関連病変と区別することは、現在進行中の臨床的課題である。 ＩＢＤ患者におけるＧＩＰ関連癌または高悪性度異形成の二つの症例のみが文献に記載されている。 この形質転換は、重度の炎症の反復エピソードおよび大腸炎の程度の増加に関連することが報告された。 結腸直腸癌のリスクは、ibdおよび偽ポリプまたはGIPsの既往歴のある患者で増加し、一般集団よりも2倍大きいことが判明しているため、頻繁な内視鏡的フォローアップが必要であり、英国のガイドラインでは3年間隔、欧州クローン病および大腸炎組織では2年または3年間隔、米国消化管内視鏡学会では1年間隔および3年間隔で行われることが示唆されている。

臨床的に、gip患者は、貧血、体重減少、腹痛のけいれん、下痢、直腸を通る血液の通過、および結腸閉塞を含むIBDフレアと同様の症状を有することがある。 しかし、ほとんどの症例は無症候性のままであり、閉塞および出血の徴候および症状を発症するまで診断されていない。 我々の患者は完全に無症候性であり、結腸直腸癌スクリーニングのための大腸内視鏡検査中に盲腸GIPが偶然に発見された。

しかし、ほとんどの患者が閉塞性症状を呈しているため、保存的管理の失敗、またはより一般的には根底にある悪性腫瘍を排除するために、結腸切除が通常最初のアプローチである（n=66/78、85％）。 Gipの保守的な管理は、内視鏡的切除およびその後のサーベイランスを用いて可能である。 ヨン-ソン-チェ他 最初は、ステロイドおよびアザチオプリン治療の半年後に部分的に退行したs状結腸におけるGipを伴うクローン病の症例であった; 第二のものは、経口および局所メサラミン療法の3年後に徐々に退行した左側UC患者における直腸s状結腸GIPであった。 私たちの患者は、アダリムマブ療法で8ヶ月以内に盲腸GIPの完全な解像度を示した最初のケースです。

3. 結論

GIANT PIPsは、IBDの文脈における結腸直腸腫瘤病変を有する患者の鑑別診断において考慮されるべきである。 それらは、炎症および治癒の慢性過程の後に炎症を起こした粘膜に見られる。 手術は、多くの場合、ほとんどすべての患者が障害の兆候や症状を提示して以来、最初のアプローチです。 このレポートはadalimumab療法の8か月後に完全な解決を示す左側の潰瘍性大腸炎の無症候性患者のcolorectal癌のスクリーニングのためのcolonoscopyの間に正常な結腸粘膜のGIP

利益相反

著者は、利益相反がないことを宣言しています。