症例報告
患者はアシュケナージ系の29歳の白人女性看護師麻酔科医で、2013年4月に食後の膨満感、食後の多毛症(ブリストル便スケール5〜7)、寝汗を呈した。 彼女の過去の病歴は高校にさかのぼる過敏性腸症候群(IBS)の断続的な歴史および大学にいる間寝汗のまれなnonsustained歴史のために著しいでした。 患者の旅行歴には、低温殺菌されていない乳製品の摂取によるアルゼンチンのパタゴニアへの2週間の旅行(2013年1月)が含まれていました。
彼女の症状は持続的であり、特に食後の膨満感と寝汗であり、後者は一晩に3-4回循環し、ベッドの服とシートの交換を必要とした。 評価には、それ以外の場合は陰性の病歴および検査および炎症マーカーを含む正常な実験室パラメータが含まれていた。 胸部,腹部,骨盤のコンピュータ断層撮影を含む画像検査も正常であり,上部消化管(G i)および小腸がフォロースルーした。 小腸過成長症候群に対する呼吸検査は陰性であったが,リファキシミンによる治療は膨満感のいくつかの軽減を提供した。 2013年6月、汎内視鏡検査は正常であった。 結核(TB)などの異常な病原体の調査を含め、徹底的な感染症の調査が行われました。
患者は症候性のままであった。 2013年9月に、経験的ステロイド試験は、膨満感の有意な改善と夜の汗の解決を含む劇的な2週間の応答で制定されました。 ステロイドのテーパーは、メサラミンによって不完全に軽減された症状の復帰が続いた。 2014年、磁気共鳴腸造影(MRE)は回腸炎と一致していた。 これに続いて、2014年に第二回大腸内視鏡検査が行われ、回腸末端の可視化が行われ、再び粘膜病変は認められず、顕微鏡的大腸炎の生検は陰性であった。
2014年にCDの臨床診断が行われ、患者はステロイドと腫瘍壊死因子(TNF)遮断薬(アダリムマブ、その後インフリキシマブ)で治療されたが、持続的な臨床反応はなかった。 彼女はびしょ濡れの寝汗と食後の膨満感を続けました。 2015年1月、6-メカプトプリンが追加され、容認されなかった。
2015年3月には、回腸末端の増強は少ないが肥厚を示す反復MREが行われた。 これは2015年4月に開腹手術につながった。 術前にセフトリアキソンとメトロニダゾールの静脈内投与を受けた。 回腸末端部は淡く弛緩しており,切除した。 腸の残りの部分は正常に見えた。 病理学的には,関連リンパ組織の薬物誘発変調と神経節細胞の減少を伴うリンパ過形成を示した。 患者のGI症状は回腸-盲腸切除で完全に解消した。 それにもかかわらず、彼女の寝汗は術後7日に戻った。 彼女の実験室および病理学のサンプルのすべては見直されました—伝染性のエージェントを捜す特別な汚れは繰り返され、すべては陰性でした。 彼女はまた、結核のために再培養されました。
2015年6月、修飾培地を用いて専門の研究室で培養するためのバフィーコート血液サンプル(有核細胞)が得られた。 患者が取っていた唯一の薬物はprednisoneの先細りの線量でした。 同時に、彼女は推定混合マイコバクテリア感染のための経験的な5薬レジメン(リファンピン、エタンブトール、アジスロマイシン、イソニアジド、およびレボフロキサシン)に開始されました。 10日以内に、寝汗はdecrementally改善しました;そして処置の6週以内に完全に解決しました。 血液サンプル採取後九週間、培養読書はMAP1のために陽性であった。 生物の同一性は、PCR、ゲル電気泳動、およびPCRアンプリコンのデオキシリボ核酸(DNA)配列決定によってさらに確認された。 同じ血液サンプルからの抗MAP力価は、1:8(中程度)の希釈で陽性であった(市販のMAP American Type Culture Collection no. 血漿中のMAP DNAのPCR分析は陰性であった。