Komplett Regresjon av Gigantiske Inflammatoriske Polypper Etter Behandling Med Adalimumab

Abstract

Gigantiske inflammatoriske polypper (Gipss) er en sjelden komplikasjon AV IBD som følge av kroniske regenerative og helingsprosesser som fører til en polypoid dannelse på betent slimhinne. Vi rapporterte et tilfelle AV GIP hos en pasient med langvarig venstre sidet ulcerøs kolitt (UC); en godt omskrevet sessil GIP ble funnet under en koloskopi for kolorektal kreft screening på en normal kolonslimhinne i cecum. Etter en alvorlig oppblussing av venstre sidet kolitt og på grunn av delvis respons på steroider ble pasienten behandlet med adalimumab; ny koloskopi etter 6 måneder viser fullstendig forsvinning av GIP som tidligere er beskrevet. DET er den første kasusrapporten AV GIP i normal makroskopisk slimhinne med fullstendig forsvinning etter biologisk behandling.

1. Case Presentasjon

en 48 år gammel kvinnelig pasient var kjent for å ha venstre sidet ulcerøs kolitt (UC) siden 2005 under behandling med oral (2 til 4 g / dag) og rektal mesalamin med god klinisk og biologisk respons. Hun presenterte blare up i 2013 og 2015 med rask klinisk og biologisk respons på steroidbehandling. Hun har vært i klinisk og biologisk remisjon siden 2016. I januar 2018, etter 13 år med innledende diagnose og mens hun var klinisk asymptomatisk, viste en screening koloskopi for kolorektal kreft diffuse overfladiske sårdannelser omgitt av en erytematøs betent slimhinne fra rektum til miltbøyningen (Figur 1(a)), En ensom sessil godt omkranset polyp i cecum med normal tilstøtende slimhinne, ikke egnet til endoskopisk reseksjon (Figur 1(b), 1(c) og 1(d)). Histologisk undersøkelse viste mukosal forlengelse støttet av submukosa bestående av en variabel blanding av inflammatorisk vev, som er histologisk konsistent med en inflammatorisk pseudopolyp (Figur 2)

(a)
(a)
(b)
(b)
(c)
(c)
(d)
(d)

(a)
(a)(b)
(b)  (c)
(c) (d)
(d))

Figur 1
(A) Hyperemi og diffus overfladisk ulcerasjoner av venstre kolon. (b), (c), og (d) den gigantiske pseudopolyp i cecum med en normal kolon mucosa.

(a)
(a)
(b)
(b)
(c)
(c)
(d)
(d)

(a)
(a) (b)
(b)(c)
(c) (d)
(d))

Figur 2
(A) Polypoid struktur dannet av uorganiserte og sjeldne kjertler og krypter i en inflammatorisk og edematøs lamina propria. (b)-(c) Inflammatorisk lamina propria og sjeldne kjertler. (d) Cryptitis: eksocytose av polynukleære nøytrofiler i kjertlene.

To uker senere utviklet hun moderat bluss opp med blodig diare og diffus magesmerter uten tegn eller symptomer på obstruksjon. Laboratoriefunn viste normalt hemoglobin, albumin på 3,7 g / dl, normale leverfunksjonstester og C-reaktivt protein på 25 (normalt < 5). Infeksiøse årsaker inkludert cytomegalovirus og clostridium difficile ble utelukket; en rektosigmoidoskopi avslørte diffus overfladisk sårdannelse med pseudomembraner i rektum og sigmoid; øvre grense for lesjoner ble ikke sett. Biopsier viste arkitektonisk slimhinneforvrengning med polymorf nukleære infiltrater og abscesser, kompatibel med aktiv UC uten cytomegalovirus (CMV) inkludering. Hun ble startet på intravenøse (IV) steroider som en induksjonsbehandling med markert klinisk og biologisk forbedring. Adalimumab infusjon, subkutant, ble initiert som en vedlikeholdsbehandling med en dose på 160 mg etterfulgt av 80 mg etter 2 uker og deretter 40 mg annenhver uke. Åtte måneder senere viste en overvåkingskoloskopi fullstendig regresjon av den gigantiske pseudopolyp (Figur 3 og 4) med delvis endoskopisk remisjon av den tidligere nevnte betennelsen i rektum og sigmoid.

(a)
(a)
(b)
(b)

(a)
(a)(b)
(b)

Figur 3
fullstendig oppløsning av cecal GIP etter 8 måneders behandling med adalimumab.

(a)
(a)
(b)
(b)

(a)
(a) (b)
(b)

Figur 4
Avskalling og skade på overflaten epitel. Arkitektonisk forvrengning: duplisering av krypter og uregelmessige kjertler av varierende størrelser. Inflammatorisk infiltrat dannet av nøytrofiler og plasmocytter i lamina propria.

2. Diskusjon

vi rapporterte et nytt tilfelle av gip (gip) med 2 hovedspesifikasjoner: pasient kjent for å ha venstre sidet UC og GIP var lokalisert i caecum omgitt av normal makroskopisk slimhinne; den andre egenskapen er fullstendig undertrykkelse AV GIP etter innføring av biologisk behandling.

GIPs er et sjeldent funn hos pasienter med inflammatorisk tarmsykdom (IBD). De vises etter lengre perioder med betennelse etterfulgt av helingsprosesser med predileksjonssted i tverrgående tykktarm, etterfulgt av sigmoid, synkende kolon og cecum . GIP forekommer hos PASIENTER med UC, hvor sykdomsgrad og aktivitet ble dokumentert; flertallet (14/19, 70%) hadde omfattende kolitt og hadde hvilende sykdom (25/38, 66%) ved presentasjonstidspunktet

To untypiske caecal GIP hos IBD-pasienter er rapportert i litteraturen. Den første i en pasient med distal UC og ble tilskrevet en caecal patch eller en pan kolitt som senere hadde regressert . Det andre tilfellet med Kjent Crohns sykdom i remisjon hadde en ormlignende gigantisk polypper på 13 cm i størrelse som vokste opp fra ileocecum omgitt av rødaktig og edematøs slimhinne og ble behandlet kirurgisk . Men vår pasient med kjent venstre sidet UC hadde EN GIP i cecum omgitt av normal slimhinne endoskopisk.

Ofte Er Gipslignende fremspring av slimhinnen, det såkalte filiformutseendet. Polyps kan danne klynger og presentere som varme som fremspring . Vår pasient har imidlertid en adenomlignende polyp med bred base og bestemte grenser og glatt overflate, men uten ekssudater, noe som er sjeldent eller uvanlig.

Å Skille benigne gigantiske pseudopolyp fra dysplasi-assosiert lesjon er pågående klinisk utfordring. Bare to tilfeller AV GIP-assosiert karsinom eller høy grad av dysplasi hos IBD-pasienter er beskrevet i litteraturen; med andre ord er malign transformasjon av en pseudopolyp sjelden . Denne transformasjonen ble rapportert å være relatert til repeterende episoder av alvorlig betennelse og økt grad av kolitt . Risikoen for kolorektal kreft er økt hos pasienter MED IBD og historie av pseudopolyps eller Gipsog er funnet å være 2 ganger større enn den generelle befolkningen ; så hyppig endoskopisk oppfølging er nødvendig og foreslått å bli gjort med 3-års intervall Av storbritannias retningslinjer, med 2-eller 3-års intervaller av European Crohns and Colitis Organization og mellom 1-og 3-års intervaller av American Society For Gastrointestinal Endoscopy .

Klinisk kan pasienter med GIP ha symptomer som LIGNER IBD-oppbluss, inkludert anemi, vekttap, kramper i magesmerter, diare, passasje av blod gjennom rektum og kolonobstruksjon. Men de fleste tilfeller forblir asymptomatiske og går udiagnostisert til de utvikler tegn og symptomer på obstruksjon og blødning . Vår pasient var helt asymptomatisk og caecal GIP ble oppdaget forresten under koloskopi for kolorektal kreft screening.

men som de fleste pasienter med obstruktive symptomer, er kolektomi vanligvis den første tilnærmingen (n=66/78, 85%), på grunn av svikt i konservativ behandling eller, mer vanlig, for å utelukke underliggende malignitet . Konservativ styring AV GIP er mulig, med endoskopisk reseksjon og påfølgende overvåking . Yong Sung Choi et al. rapportert to uvanlige tilfeller av medisinsk behandlet GIPs med delvis regresjon: den første var Et tilfelle Av Crohns sykdom Med GIP i sigmoid kolon delvis regressert etter seks måneder med steroider og azatioprin behandling; den andre var en recto sigmoid GIP hos en pasient med venstre sidet UC med gradvis regresjon etter 3 års oral og lokal mesalaminbehandling . Vår pasient er det første tilfellet som viste en fullstendig oppløsning av caecal GIP innen 8 måneder på adalimumabbehandling.

3. Konklusjon

Giant PIPs bør vurderes i differensialdiagnosen hos en pasient med kolorektal masselesjon i SAMMENHENG MED IBD. De ses på en betent slimhinne etter en kronisk prosess med betennelse og helbredelse. Kirurgi er ofte den første tilnærmingen siden nesten alle pasienter presentert med hindrer tegn og symptomer. Denne rapporten illustrerer et uvanlig tilfelle AV GIP på en normal kolonslimhinne under en koloskopi for kolorektal kreft screening hos en asymptomatisk pasient med venstre sidet ulcerøs kolitt, som viser fullstendig oppløsning etter 8 måneders adalimumabbehandling.

Interessekonflikter

forfatterne erklærer at de ikke har noen interessekonflikter.



+