całkowita regresja gigantycznego polipa zapalnego po leczeniu adalimumabem

Streszczenie

Gigantyczne polipy zapalne (Gips) są rzadkim powikłaniem IBD wynikającym z przewlekłych procesów regeneracyjnych i gojenia prowadzących do powstania polipów na zapalnej błonie śluzowej. Zgłosiliśmy przypadek GIP u pacjenta z długotrwałym lewostronnym wrzodziejącym zapaleniem jelita grubego( UC); dobrze określony siedzący GIP został znaleziony podczas kolonoskopii w celu badania przesiewowego raka jelita grubego na normalnej błonie śluzowej jelita grubego w jelicie ślepym. Po ciężkim zaostrzeniu lewostronnego zapalenia jelita grubego i z powodu częściowej odpowiedzi na steroidy pacjent był leczony adalimumabem; Nowa kolonoskopia po 6 miesiącach wykazała całkowite zanik wcześniej opisanego GIP. Jest to pierwszy przypadek GIP w prawidłowej makroskopowej błonie śluzowej z całkowitym zanikiem po leczeniu biologicznym.

1. Opis przypadku

u 48-letniej pacjentki stwierdzono lewostronne wrzodziejące zapalenie jelita grubego (UC) od 2005 r., leczonej doustnie (od 2 do 4 g/dobę) i mezalaminą doodbytniczą z dobrą odpowiedzią kliniczną i biologiczną. W 2013 i 2015 roku zaprezentowała szybką kliniczną i biologiczną odpowiedź na leczenie steroidami. Od 2016 była w remisji klinicznej i biologicznej. W styczniu 2018 r., po 13 latach wstępnej diagnozy i podczas gdy była klinicznie bezobjawowa, przesiewowa kolonoskopia w kierunku raka jelita grubego wykazała rozproszone powierzchowne owrzodzenia otoczone rumieniowym zapaleniem błony śluzowej od odbytnicy do zgięcia śledziony (ryc. 1(A)), samotny siedzący dobrze określony polip w jelicie ślepym z normalną sąsiednią błoną śluzową, nie podlegający endoskopowej resekcji (ryc. 1(b), 1(c) i 1(d)). Badanie histologiczne wykazało rozszerzenie błony śluzowej wsparte podśluzówką składającą się ze zmiennej mieszaniny tkanki zapalnej, która jest histologicznie zgodna z pseudopolipą zapalną (Rysunek 2)

(a)
(a)
(b)
(b)
(c)
(c)
(d)
(d)

(a)
(a)(b)
(b)(c)
(c) (d)
(d)

Rysunek 1
(a) przekrwienie i rozproszone powierzchowne owrzodzenia lewej okrężnicy. B), c) I d) gigantyczny pseudopolyp w jelicie ślepym z normalną błoną śluzową okrężnicy.

(a)
(a)
(b)
(b)
(c)
(c)
(d)
(d)

(a)
(a)(b)
(b)(c)
(c) (d)
(d)

Rysunek 2
(a) struktura Polipoidalna utworzona przez niezorganizowane i rozrzedzone gruczoły i krypty w zapalnej i obrzękowej blaszce propria. b) – c) blaszki zapalne i rozrzedzone gruczoły. D) zapalenie krypty: egzocytoza wielojądrzastych neutrofilów w gruczołach.

dwa tygodnie później rozwinęła umiarkowane nasilenie z krwawą biegunką i rozproszonym bólem brzucha bez oznak lub objawów niedrożności. Wyniki badań laboratoryjnych wykazały prawidłową hemoglobinę, albuminę 3, 7 g / dl, prawidłowe testy czynnościowe wątroby i białko C-reaktywne 25 (prawidłowa < 5). Przyczyny zakaźne, w tym cytomegalii i clostridium difficile zostały wykluczone; rektosigmoidoskopia ujawniła rozproszone powierzchowne owrzodzenie z pseudomembrany w odbytnicy i esicy; nie obserwowano górnej granicy zmian. Biopsje wykazały architektoniczne zniekształcenia błony śluzowej z polimorficznymi naciekami jądrowymi i ropniami, zgodne z aktywnym UC bez włączenia wirusa cytomegalii (CMV). Rozpoczęła leczenie steroidami dożylnymi (IV) jako terapia indukcyjna z wyraźną poprawą kliniczną i biologiczną. Podawanie adalimumabu we wlewie podskórnym rozpoczynano jako leczenie podtrzymujące w dawce 160 mg, a następnie 80 mg po 2 tygodniach, a następnie 40 mg co drugi tydzień. Osiem miesięcy później, obserwacyjna kolonoskopia wykazała całkowitą regresję olbrzymiego pseudopolypa (ryc. 3 i 4) z częściową remisją endoskopową stwierdzonego wcześniej zapalenia odbytnicy i esicy.

(a)
(a)
(b)
(b)

(a)
(a)(b)
(b))

Rysunek 3
całkowite ustąpienie GIP jelita ślepego po 8 miesiącach leczenia adalimumabem.

(a)
(a)
(b)
(b)

(a)
(a)(b)
(b))

Rysunek 4
złuszczanie i uszkodzenie nabłonka powierzchniowego. Zniekształcenie architektoniczne: powielanie krypt i nieregularnych gruczołów o różnych rozmiarach. Infiltracja zapalna utworzona przez neutrofile i plazmocyty w lamina propria.

2. Dyskusja

zgłosiliśmy nowy przypadek gigantycznego polipa zapalnego (GIP) z 2 głównymi specyfikacjami: pacjent, o którym wiadomo, że ma lewostronne UC, a GIP był zlokalizowany w kale otoczonej normalną makroskopową błoną śluzową; drugą cechą jest całkowite stłumienie GIP po wprowadzeniu leczenia biologicznego.

GIPs są rzadkim objawem u pacjentów z zapalną chorobą jelit (IBD). Pojawiają się po dłuższym okresie stanu zapalnego, po którym następują procesy gojenia z lokalizacją w okrężnicy poprzecznej, a następnie esicy, okrężnicy zstępującej i jelita ślepego . GIP występuje u pacjentów z UC, gdzie zakres i aktywność choroby zostały udokumentowane; większość (14/19, 70%) miała rozległe zapalenie okrężnicy i miała chorobę spoczynkową (25/38, 66%) w momencie prezentacji

W literaturze opisano dwa nietypowe GIP z jelita grubego u pacjentów z IBD. Pierwszy z nich u pacjenta z dystalnym UC i został przypisany do plastra kału lub zapalenia jelita grubego, które następnie uległo regresji . Drugi przypadek choroby Crohna w remisji miał gigantyczne polipy przypominające robaka o wielkości 13 cm wyrastające z jelita krętego otoczonego czerwonawą i obrzękową błoną śluzową i był leczony chirurgicznie . Ale nasz pacjent ze znanym lewostronnym UC miał GIP w jelicie ślepym otoczonym normalną błoną śluzową endoskopowo.

często GIPs występuje jako palcowe projekcje błony śluzowej, tak zwany wygląd nitkowaty. Polipy mogą tworzyć klastry i występować jako ciepłe jak projekcje . Jednak nasz pacjent ma polip podobny do gruczolaka o szerokiej podstawie i wyraźnych granicach i gładkiej powierzchni, ale bez wysięków, co jest rzadkie lub niezwykłe.

różnicowanie łagodnych gigantycznych pseudopolipów od zmian związanych z dysplazją jest trwającym wyzwaniem klinicznym. W literaturze opisano tylko dwa przypadki raka związanego z GIP lub dysplazji wysokiego stopnia u pacjentów z IBD; innymi słowy, złośliwa transformacja pseudopolyp jest rzadka . Przemiana ta była związana z powtarzającymi się epizodami ciężkiego stanu zapalnego i zwiększonym nasileniem zapalenia jelita grubego . Ryzyko raka jelita grubego jest zwiększone u pacjentów z IBD i pseudopolipami lub GIPs w wywiadzie i stwierdzono, że jest 2-krotnie większe niż w populacji ogólnej; tak częste badania endoskopowe są potrzebne i sugerowane do przeprowadzenia w odstępach 3-letnich przez wytyczne Zjednoczonego Królestwa, w odstępach 2-lub 3 – letnich przez europejską organizację Crohna i zapalenia jelita grubego oraz między 1-i 3 – letnimi odstępami przez American Society for Gastrointestinal Endoscopy .

klinicznie u pacjentów z GIP mogą wystąpić objawy podobne do nasilenia IBD, w tym niedokrwistość, utrata masy ciała, skurcze bólu brzucha, biegunka, przepływ krwi przez odbytnicę i niedrożność okrężnicy. Ale większość przypadków pozostają bezobjawowe i go nierozpoznane, dopóki nie wystąpią objawy niedrożności i krwotoku . Nasz pacjent był całkowicie bezobjawowy, a GIP kału został przypadkowo odkryty podczas kolonoskopii do badań przesiewowych raka jelita grubego.

jednak, ponieważ u większości pacjentów występują objawy obturacyjne, kolektomia jest zwykle pierwszym podejściem (n=66/78, 85%), z powodu niepowodzenia leczenia zachowawczego lub, częściej, wykluczenia złośliwości podstawowej . Zachowawcze zarządzanie GIP jest możliwe, z endoskopowej resekcji i następnie nadzoru . Yong Sung Choi et al. odnotowano dwa nietypowe przypadki leczonego medycznie GIPs z częściową regresją: pierwszy był przypadek choroby Leśniowskiego-Crohna z GIP w esicy jelita grubego częściowo regresja po sześciu miesiącach leczenia sterydami i azatiopryną; drugim z nich był esicy recto GIP u pacjenta z lewostronnym UC ze stopniową regresją po 3 latach doustnej i miejscowej terapii mezalaminą . Nasz pacjent jest pierwszym przypadkiem, który wykazał całkowite ustąpienie GIP kału w ciągu 8 miesięcy po leczeniu adalimumabem.

3. Wniosek

Giant PIPs należy wziąć pod uwagę w diagnostyce różnicowej u pacjenta ze zmianą masy jelita grubego w kontekście IBD. Są one widoczne na zapalenie błony śluzowej po przewlekłym procesie zapalenia i gojenia. Chirurgia jest często pierwszym podejściem, ponieważ prawie wszyscy pacjenci przedstawiani z obturacyjnymi objawami. Raport ten ilustruje nietypowy przypadek GIP na normalnej błonie śluzowej jelita grubego podczas kolonoskopii w celu badania przesiewowego raka jelita grubego u bezobjawowego pacjenta z lewostronnym wrzodziejącym zapaleniem jelita grubego, wykazujący całkowite ustąpienie objawów po 8 miesiącach leczenia adalimumabem.

konflikty interesów

autorzy oświadczają, że nie występują w nich konflikty interesów.



+