Oral submukös fibros i en 11-årig Bangladeshisk tjej som bor i Storbritannien

en 11-årig Bangladeshisk tjej hänvisades till Oral Medicine Clinic, University Dental Hospital, Cardiff, av sin Allmänläkare med ett klagomål om återkommande oral sårbildning. Dessutom led patienten obehag och en brännande känsla som påverkar munslemhinnan, särskilt när man äter kryddig mat (Fig. 1). Patienten sågs först i December 1994 och hennes senaste recension var September 2000.

Figur 1
figur1

a och b 11-årig Bangladeshisk tjej som visar begränsad öppning i samband med utvecklingen av oral submukös fibros

medicinsk historia indikerade tidigare brist på både järn och vitamin B12. Hennes järn-och vitamin B12-brister undersöktes fullständigt av en konsult pediatrisk gastroenterolog 1994. Det fanns ingen abnormitet på bariummåltid och uppföljning. Pågående granskning i gastroenterologi har bibehållits utan ytterligare fynd, men patienten fick regelbundna järntillskott och vitamin B12-injektioner. Tidigare särskilda undersökningar för eventuell förekomst av Crohns sjukdom var negativa.

patienten hade fötts i Storbritannien och den närmaste familjen hade emigrerat till Storbritannien 1969. Patienten har besökt Bangladesh regelbundet och det senaste besöket var 1998. Hon var den näst äldsta av fyra barn. En telefonintervju med fadern bekräftade att det fanns en lång historia av tobakstuggning bland båda föräldrarna: mamman är en icke-rökare men konsumerar tuggtobak 2-3 gånger per dag, Fadern röker och tuggar tobak. Patienten tuggar bara ibland betel-quid men tuggar regelbundet supari (en sötad form av areca-mutter). Detta har inträffat sedan 10 års ålder. Patienten är medveten om de nya tobaksprodukterna (Gutkha) men använde inte dessa regelbundet. Föräldrarna och alla barnen var omedvetna om skadorna på supari eller tuggtobaksprodukter och trodde att de var en naturlig produkt som hjälper matsmältningen.

Intra-oral undersökning avslöjade ett antal sår som var karakteristiska för återkommande mindre aphthous stomatit. Munhygien var dålig och tandprotesen krävde viss restaurering. Inga andra mjukvävnads-eller slemhinneavvikelser upptäcktes vid den första undersökningen (December 1994).

ledningen involverade försäkran och råd om upphörande av areca-nut tuggning och klorhexidin munsköljning. Det var bara möjligt att ge dessa instruktioner direkt till patienten själv eftersom hennes föräldrar, som följde henne, inte kunde tala Engelska. Dessa instruktioner och ytterligare råd om hälsoutbildning genomfördes via en telefonintervju av en tvåspråkig översättare. En uppföljningsgranskning vid Oral Medicine Clinic arrangerades och patienten hänvisade till pediatrisk Tandläkarenhet, University Dental Hospital, Cardiff för rutinmässig tandvård. Tyvärr misslyckades patienten med att delta i flera efterföljande möten.

emellertid deltog patienten så småningom 6 månader senare med en fortsatt historia av återkommande aphthous stomatit. Vid en ålder av 13 år visade undersökningen att bukkala slemhinnan var blek och fibrösa band kunde nu palperas i bukkala slemhinnan. En klinisk diagnos av OSMF ställdes och patienten rekommenderades återigen starkt att stoppa konsumtionen av areca-nut. Prednisolon som 5 mg dispergerbara tabletter ordinerades för att användas som munvatten tre gånger dagligen när sår inträffade. Det orala obehaget hade lett till dålig munhygien och det fanns bevis för perikoronit associerad med en lägre andra molar. Patienten ordinerades Metronidazol tabletter 200 mg tre gånger dagligen i 5 dagar och instruerades att använda klorhexidin 0,2% som munvatten två gånger dagligen. Regelbunden munhygieninstruktion och skala och polska ordnades.

patienten misslyckades därefter med att delta i Oralmedicinsk klinik i nästan 2 år innan han slutligen presenterade igen orsakad av svårigheter att öppna munnen helt. Medicinsk historia i detta skede avslöjade att järn-och vitamin B12-tillskotten hade stoppats. Hanteringen av bristerna i järn och vitamin B12 hade utförts av konsulten pediatrisk gastroenterolog, undersökning av sköldkörtelsjukdom av konsulten i pediatrik. Hittills (September 2000) hade dessa undersökningar inte avslöjat någon abnormitet i sköldkörtelfunktionen eller antikroppsbevis för autoimmun sköldkörtelsjukdom. Vid undersökning begränsades munöppningen till 18 mm mätt från incisalkanter. Både buckal slemhinna och labial slemhinna verkade blek, med en uppenbar ökning av bevis på fibros och bandning i kinderna jämfört med föregående undersökning.

tyvärr fortsätter denna unga tjej att behålla vanan, och i detta avseende måste det accepteras att hon har hög risk att utveckla intra-oral skivepitelcancer i framtiden.



+