PMC

fallrapport

patienten är en 29-årig vit kvinnlig sjuksköterska anestesist av Ashkenazi härkomst som i April 2013 presenterade postprandial uppblåsthet, postprandial polychezia (Bristol pallskala 5 till 7) och nattsvett. Hennes tidigare medicinska historia var anmärkningsvärd för intermittent historia av irritabelt tarmsyndrom (IBS) som går tillbaka till gymnasiet och en sällsynt nonsustained historia av nattsvett medan hon var på college. Patientens resehistoria inkluderade en 2-veckors resa till Patagonia, Argentina (januari 2013) med intag av opasteuriserade mejeriprodukter.

hennes symtom var ihållande, särskilt postprandial uppblåsthet och nattsvett; den senare cyklade 3 till 4 gånger per natt vilket krävde sängkläder och lakan. Utvärderingen inkluderade en annars negativ historia och undersökning och normala laboratorieparametrar inklusive inflammatoriska markörer. Avbildningsstudier var också normala inklusive datortomografi av bröstet, buken och bäckenet och övre mag-tarmkanalen (GI) och tunntarmen följer igenom. Andningstestning för överväxtssyndrom i tunntarmen var negativt; ändå gav behandling med rifaximin viss lindring av uppblåsthet. I juni 2013 var panendoskopi normal. En grundlig infektionssjukdomsarbete gjordes, inklusive undersökningar för ovanliga patogener som tuberkulos (TB).

patienten förblev symptomatisk. I September 2013 inleddes en empirisk steroidstudie med ett dramatiskt 2-veckors svar, inklusive signifikant förbättring av uppblåsthet och upplösning av nattsvett. Steroidavsmalningen följdes av en återkomst av symtom som ofullständigt mildrades av mesalamin. I mars 2014 var en magnetisk resonansenterografi (MRE) förenlig med ileit. Detta följdes av en andra koloskopi i mars 2014, inklusive visualisering av terminal ileum, som återigen visade inga slemhinneskador och en negativ biopsi för mikroskopisk kolit.

den kliniska diagnosen CD ställdes i April 2014 och patienten behandlades med steroider plus tumörnekrosfaktor (TNF) – blockerare (adalimumab följt av infliximab) utan ett ihållande kliniskt svar. Hon fortsatte med drenching nattsvett och postprandial uppblåsthet. I januari 2015 tillsattes 6-mecaptopurin och tolererades inte.

i mars 2015 gjordes en upprepad mre som visade mindre förbättring av terminal ileum men förtjockning. Detta ledde till laparotomi i April 2015. Hon fick en intravenös dos av ceftriaxon och metronidazol preoperativt. En del av terminal ileum var blek och slapp och resekterades. Resten av tarmarna verkade normala. Patologin visade lymfoid hyperplasi med läkemedelsinducerad modulering av associerad lymfoid vävnad och reduktion i neurala gangliceller. Patientens GI-symtom löstes fullständigt med ileal-cecal resektion. Ändå återvände hennes nattsvett 7 dagar postoperativt. Alla hennes laboratorie—och patologiprover granskades-speciella fläckar som letade efter smittämnen upprepades och alla var negativa. Hon var också recultured för TB.

i juni 2015 erhölls ett buffy coat-blodprov (kärnbildade celler) för odling vid ett specialiserat laboratorium med användning av modifierade medier . Den enda medicin som patienten tog var en avsmalnande dos prednison. Samtidigt startades hon på en empirisk 5-läkemedelsregim (rifampin, etambutol, azitromycin, isoniazid och levofloxacin) för förmodad blandad mykobakteriell infektion. Inom 10 dagar förbättrades nattsvetten minskande; och inom 6 veckors behandling löstes helt. Nio veckor efter insamling av blodprov var kulturläsningen positiv för MAP1. Organismens identitet bekräftades ytterligare genom PCR, gelelektrofores och deoxiribonukleinsyra (DNA) sekvensering av PCR-amplikonet. Anti-MAP-titern från samma blodprov var positiv (med hjälp av MAP-helcellsextrakt från kommersiell map American type Culture Collection nr 43545) vid en utspädning av 1:8 (måttlig). PCR-analysen för MAP-DNA i plasma var negativ.



+