PMC

CASE REPORT

de patiënt is een 29-jarige blanke anesthesist van Asjkenazische afkomst die in April 2013 postprandiale opgeblazen gevoel, postprandiale polychezia (Bristol stoelgang schaal 5 tot 7) en nachtelijk zweten vertoonde. Haar verleden medische geschiedenis was opmerkelijk voor intermitterende geschiedenis van prikkelbare darm syndroom (IBS) dating terug naar de middelbare school en een zeldzame nonsustained geschiedenis van nachtelijk zweten terwijl op de universiteit. De reisgeschiedenis van de patiënt omvatte een reis van 2 weken naar Patagonië, Argentinië (januari 2013) met de inname van ongepasteuriseerde zuivelproducten.De symptomen waren aanhoudend, met name het postprandiale opgeblazen gevoel en nachtelijk zweten; deze laatste fietste 3 tot 4 keer per nacht, waardoor beddengoed en lakens moesten worden verschoond. De evaluatie omvatte een voor het overige negatieve anamnese en onderzoek en normale laboratoriumparameters, waaronder ontstekingsmarkers. Beeldvormingsonderzoeken waren ook normaal, inclusief computertomografie van de borst, buik en bekken en de bovenste gastro-intestinale (GI) en dunne darm. Ademtesten voor het syndroom van overgroei van de dunne darm waren negatief; niettemin zorgde behandeling met rifaximine voor enige verlichting van een opgeblazen gevoel. In juni 2013 was de panendoscopie normaal. Er werd grondig onderzoek gedaan naar infectieziekten, waaronder onderzoek naar ongebruikelijke pathogenen zoals tuberculose (TB).

de patiënt bleef symptomatisch. In September 2013, werd een empirische steroid proef ingesteld met een dramatische reactie van 2 weken, met inbegrip van significante verbetering in opgeblazen gevoel en resolutie van nachtelijk zweten. De steroïde taper werd gevolgd door een terugkeer van de symptomen onvolledig verzacht door mesalamine. In maart 2014 kwam een magnetic resonance enterography (MRE) overeen met ileitis. Dit werd gevolgd door een tweede colonoscopie in maart 2014, met inbegrip van visualisatie van de terminale ileum, die opnieuw geen mucosale laesies en een negatieve biopsie voor microscopische colitis toonde.

de klinische diagnose van CD werd gesteld in April 2014 en de patiënt werd behandeld met steroïden plus tumornecrosefactor (TNF) – blokkers (adalimumab gevolgd door infliximab) zonder een aanhoudende klinische respons. Ze ging verder met doordrenkt nachtelijk zweten en postprandiale opgeblazen gevoel. In januari 2015 werd 6-mecaptopurine toegevoegd en niet getolereerd.

in maart 2015 werd een MRE herhaald die minder versterking van het terminale ileum liet zien, maar wel verdikking. Dit leidde tot laparotomie in April 2015. Ze kreeg preoperatief een intraveneuze dosis ceftriaxon en metronidazol. Een deel van het terminale ileum was bleek en slap en werd verwijderd. De rest van de darmen leek normaal. De pathologie toonde lymfoïde hyperplasie met geneesmiddel-geïnduceerde modulatie van geassocieerd lymfoïde weefsel en vermindering van neurale ganglia cellen. De GI symptomen van de patiënt verdwenen volledig met de ileal-cecal resectie. Toch kwam haar nachtelijk zweten 7 dagen na de operatie terug. Al haar laboratorium—en pathologische monsters werden beoordeeld-speciale vlekken op zoek naar infectieuze agentia werden herhaald en alle waren negatief. Ze werd ook hercultureerd voor tbc.

in juni 2015 werd een buffy coat bloedmonster (nucleated cells) verkregen voor kweek in een gespecialiseerd laboratorium met behulp van gemodificeerde media . De enige medicatie die de patiënt nam was een afbouw dosis prednison. Tegelijkertijd werd ze gestart op een empirisch 5-medicijnregime (rifampine, ethambutol, azithromycine, isoniazide en levofloxacine) voor veronderstelde gemengde mycobacteriële infectie. Binnen 10 dagen verbeterde het nachtelijk zweten, en binnen 6 weken van de behandeling verdween het volledig. Negen weken na het verzamelen van bloedmonsters was de kweekwaarde positief voor MAP1. De identiteit van het organisme werd verder bevestigd door PCR, gelelektroforese, en het deoxyribonucleic zuur (DNA) rangschikken van PCR amplicon. De anti-MAP titer van hetzelfde bloedmonster was positief (met behulp van MAP-extract van hele cellen uit commerciële MAP American Type Culture Collection nr. 43545) bij een verdunning van 1:8 (matig). De PCR-analyse voor Kaart-DNA in het plasma was negatief.



+