regresia completă a polipului inflamator gigant după tratamentul cu Adalimumab

rezumat

polipii inflamatori giganți (GIPs) sunt o complicație rară a IBD care rezultă din procesele cronice de regenerare și vindecare care duc la formarea de polipoizi pe mucoasa inflamată. Am raportat un caz de GIP la un pacient cu colită ulcerativă stângă de lungă durată( UC); un GIP Sesil bine circumscris a fost găsit în timpul unei colonoscopii pentru screeningul cancerului colorectal pe o mucoasă colonică normală din cecum. După o apariție severă a colitei stângi și datorită răspunsului parțial la steroizi, pacientul a fost tratat cu adalimumab; Noua colonoscopie după 6 luni arată dispariția completă a GIP descrisă anterior. Este primul raport de caz al GIP în mucoasa macroscopică normală cu dispariția completă după tratamentul biologic.

1. Prezentarea cazului

o pacientă în vârstă de 48 de ani avea colită ulcerativă pe partea stângă (UC) din 2005 sub tratament cu mezalamină orală (2 până la 4 g/zi) și rectală cu un răspuns clinic și biologic bun. Ea a prezentat flare up în 2013 și 2015 cu răspuns clinic și biologic rapid la terapia cu steroizi. Ea a fost în remisie clinică și biologică din 2016. În ianuarie 2018, după 13 ani de diagnostic inițial și în timp ce era clinic asimptomatică, o colonoscopie de screening pentru cancerul colorectal a arătat ulcerații superficiale difuze înconjurate de o mucoasă inflamată eritematoasă de la rect la flexura splenică (Figura 1(a)), un polip solitar bine circumscris în cecum cu mucoasă adiacentă normală, care nu poate fi rezectată endoscopic (Figurile 1(b), 1(c) și 1(d)). Examenul Histologic a evidențiat extinderea mucoasei susținută de submucoasă constând dintr-un amestec variabil de țesut inflamator, care este în concordanță histologică cu un pseudopolip inflamator (Figura 2)

(a)
(a)
(b)
(b)
(c)
(c)
(d)
(d)

(a)
(a)  (b)
(b)  (c)
(c)  (d)
(d)

Figura 1
(a) hiperemie și difuză superficială ulcerații ale colonului stâng. (b), (c) și (d) pseudopolip gigant în cecum cu o mucoasă colonică normală.

(a)
(a)
(b)
(b)
(c)
(c)
(d)
(d)

(a)
(a)  (b)
(b)  (c)
(c) (d)
(d)

Figura 2
(a) structura polipoidă formată din glande și cripte dezorganizate și rarefiate într-o lamina propria inflamatorie și edematoasă. (b)-(c) lamina propria inflamatorie și glandele rarefiate. (d) Criptită: exocitoza neutrofilelor polinucleare în glande.

două săptămâni mai târziu, ea a dezvoltat o erupție moderată, cu diaree sângeroasă și dureri abdominale difuze, fără semne sau simptome de obstrucție. Rezultatele de laborator au arătat hemoglobină normală, albumină de 3,7 g/dl, teste normale ale funcției hepatice și proteină C reactivă de 25 (normal < 5). Au fost excluse cauzele infecțioase, inclusiv citomegalovirusul și clostridium difficile; o rectosigmoidoscopie a evidențiat ulcerații superficiale difuze cu pseudomembrane în rect și sigmoid; limita superioară a leziunilor nu a fost observată. Biopsiile au arătat distorsiuni arhitecturale ale mucoasei cu infiltrate nucleare polimorfe și abcese, compatibile cu UC activ fără includerea citomegalovirusului (CMV). Ea a fost începută pe steroizi intravenoși (IV) ca terapie de inducție cu îmbunătățire clinică și biologică marcată. Perfuzia cu Adalimumab, subcutanată, a fost inițiată ca terapie de întreținere la o doză de 160 mg urmată de 80 mg după 2 săptămâni și apoi de 40 mg la două săptămâni. Opt luni mai târziu, o colonoscopie de supraveghere a arătat o regresie completă a pseudopolipului gigant (figurile 3 și 4) cu remisie endoscopică parțială a inflamației observate anterior a rectului și sigmoidului.

(a)
(a)
(b)
(b)

(a)
(a) (b)
(b)

Figura 3
rezoluția completă a GIP cecal după 8 luni de tratament cu adalimumab.

(a)
(a)
(b)
(b)

(a)
(a) (b)
(b)

Figura 4
descuamarea și deteriorarea epiteliului de suprafață. Distorsiune arhitecturală: duplicarea criptelor și a glandelor neregulate de diferite dimensiuni. Infiltratul inflamator format din neutrofile și plasmocite în lamina propria.

2. Discuție

am raportat un nou caz de polip inflamator gigant (GIP) cu 2 Specificații majore: pacient cunoscut ca având UC pe partea stângă și GIP a fost localizat în cecum înconjurat de mucoasă macroscopică normală; a doua caracteristică este reprimarea completă a GIP după introducerea tratamentului biologic.

GIPs sunt o descoperire rară la pacienții cu boală inflamatorie intestinală (IBD). Ele apar după perioade prelungite de inflamație, urmate de procese de vindecare cu localizare predilecție în colonul transversal, urmate de sigmoid, colon descendent și cecum . GIP apare la pacienții cu UC, unde amploarea și activitatea bolii au fost documentate; majoritatea (14/19, 70%) au avut colită extinsă și au avut boală de repaus (25/38, 66%) la momentul prezentării

două GIP cecale atipice la pacienții cu IBD au fost raportate în literatură. Primul la un pacient cu UC distal și a fost atribuit unui plasture cecal sau unei colite pan care a regresat ulterior . Cel de-al doilea caz cu boala Crohn cunoscută în remisie a avut polipi giganți asemănători viermilor de 13 cm în creștere din ileocec înconjurat de mucoasă roșiatică și edematoasă și a fost tratat chirurgical . Dar, pacientul nostru cu UC stânga cunoscut a avut un GIP în cecum înconjurat de mucoasa normală endoscopic.

adesea, GIPs prezintă ca proiecții asemănătoare degetelor mucoasei, așa-numitul aspect filiform. Polipii pot forma clustere și se pot prezenta la fel de calde ca proiecțiile . Cu toate acestea, pacientul nostru are un polip asemănător adenomului, cu bază largă și granițe definite și suprafață netedă, dar fără exudate, ceea ce este rar sau neobișnuit.

diferențierea pseudopolipilor giganți Benigni de leziunea asociată displaziei este o provocare clinică continuă. Doar două cazuri de carcinom asociat GIP sau displazie de grad înalt la pacienții cu IBD sunt descrise în literatură; cu alte cuvinte, transformarea malignă a unui pseudopolip este rară . Această transformare a fost raportată a fi legată de episoadele repetitive de inflamație severă și de extinderea crescută a colitei . Riscul de cancer colorectal este crescut la pacienții cu IBD și antecedente de pseudopolipi sau GIPs și se constată că este de 2 ori mai mare decât populația generală ; deci este necesară o monitorizare endoscopică frecventă și se sugerează a fi făcută la intervale de 3 ani de către liniile directoare din Regatul Unit, la intervale de 2 sau 3 ani de către Organizația Europeană Crohn și colită și între intervale de 1 și 3 ani de către Societatea Americană pentru endoscopie gastrointestinală .

Din punct de vedere clinic, pacienții cu Pig pot prezenta simptome similare cu apariția IBD, inclusiv anemie, scădere în greutate, crampe dureri abdominale, diaree, trecerea sângelui prin rect și obstrucție a colonului. Dar majoritatea cazurilor rămân asimptomatice și rămân nediagnosticate până când dezvoltă semne și simptome de obstrucție și hemoragie . Pacientul nostru a fost complet asimptomatic și GIP cecal a fost descoperit întâmplător în timpul colonoscopiei pentru screeningul cancerului colorectal.

cu toate acestea, deoarece majoritatea pacienților prezintă simptome obstructive, colectomia este de obicei prima abordare (n=66/78, 85%), din cauza eșecului tratamentului conservator sau, mai frecvent, a excluderii malignității subiacente . Managementul conservator al GIP este posibil, cu rezecție endoscopică și supraveghere ulterioară . Yong Sung Choi și colab. a raportat două cazuri neobișnuite de GIPs tratate medical cu regresie parțială: primul a fost un caz de boală Crohn cu GIP în colonul sigmoid parțial regresat după șase luni de tratament cu steroizi și azatioprină; al doilea a fost un GIP recto sigmoid la un pacient cu UC pe partea stângă, cu regresie treptată după 3 ani de terapie orală și locală cu mesalamină . Pacientul nostru este primul caz care a arătat o rezoluție completă a GIP caecal în decurs de 8 luni pe terapia cu adalimumab.

3. Concluzie

sâmburi giganți trebuie luați în considerare în diagnosticul diferențial la un pacient cu leziune de masă colorectală în contextul IBD. Acestea sunt văzute pe o mucoasă inflamată după un proces cronic de inflamație și vindecare. Chirurgia este adesea prima abordare, deoarece aproape toți pacienții au prezentat semne și simptome care obstrucționează. Acest raport ilustrează un caz neobișnuit de GIP pe o mucoasă colonică normală în timpul unei colonoscopii pentru screeningul cancerului colorectal la un pacient asimptomatic cu colită ulcerativă stângă, care arată o rezoluție completă după 8 luni de terapie cu adalimumab.

conflicte de interese

autorii declară că nu au conflicte de interese.



+